Understanding Complex Care Situations of Neuromuscular Diseases : Patient-Reported Measures, Cost-of-Illness and Status Quo of Telemedicine

Titelangaben

Senn, Katja:
Understanding Complex Care Situations of Neuromuscular Diseases : Patient-Reported Measures, Cost-of-Illness and Status Quo of Telemedicine.
Bayreuth , 2024 . - VII, 62 S.
( Dissertation, 2023 , Universität Bayreuth, Rechts- und Wirtschaftswissenschaftliche Fakultät)

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Abstract

Der zentrale Fokus der Versorgungsforschung (VSF) ist die tatsächliche Versorgungssituation und Outcomes von Patient*innen unter Alltagsbedingungen zu verstehen. Die VSF setzt vielfältige qualitative und quantitative Methoden ein, um die Prozesse, Strukturen sowie Interventionen in der Gesundheitsversorgung zu erforschen. Die Aufgaben der VSF bestehen darin, die oben genannten Aspekte der Gesundheitsversorgung in einem komplexen Kontext zu beschreiben, zu erforschen, zu entwickeln, umzusetzen sowie zu bewerten. Die Implementierungswissenschaft (IW) ergänzt diese Ziele der VSF, indem sie die Implementierung wirksamer Interventionen in die Gesundheitsversorgung untersucht. In diesen beiden Forschungsgebieten wurde der sogenannten doppelten Komplexität der Gesundheitsversorgung große Aufmerksamkeit gewidmet, da komplexe Interventionen in einem komplexen Kontext durchgeführt werden. Dies kann durch das Beispiel der neuromuskulären Erkrankungen (NME) illustriert werden, die in mehr als 850 verschiedene komplexe Erkrankungen differenziert werden und zum größten Teil selten sind. NME Patient*innen leiden primär unter einer chronischen Krankheitsprogression und erleben körperlich verschiedene Formen der Muskelschwäche, welche häufig die physische Funktionsfähigkeit limitiert. Patientenberichtete Outcomes (patient-reported outcomes, PROs), wie die gesundheitsbezogene Lebensqualität (health-related quality of life, HRQoL), sind bei NME Patient*innen oftmals beeinträchtigt. Darüber hinaus tragen ein multidisziplinäres Behandlungsmanagement oder teure Therapien zu substanziellen Krankheitskosten (cost-of-illness, COI) bei. Dennoch sind für viele NME bisher keine wirksamen Therapien verfügbar. Werden die VSF und IW im Anwendungsfall der NME betrachtet, so fokussieren nur sehr wenige Studien die Exploration oder Beschreibung von patientenberichteten Outcomes und Erfahrungen (patient-reported experiences, PREs) bei komplexen Versorgungssituationen. Zudem gibt es kaum Evidenz für die Implementierung innovativer telemedizinscher Interventionen bei NME, obwohl solche Interventionen bereits bei anderen Erkrankungen die Outcomes verbessern konnten. Vor diesem Hintergrund umfasst diese kumulative Dissertation fünf Forschungsartikel im Bereich der VSF und IW, die Aspekte der tatsächlichen komplexen Versorgungssituation bei NME erforschen, beschreiben und messen. Der Hauptfokus liegt dabei auf den Erkrankungen Einschlusskörpermyositis (inclusion body myositis, IBM) und Charcot-Marie-Tooth Neuropathien (CMT). Mittels eines mixed methods Ansatzes wurden theoretische als auch empirische Studien durchgeführt. Der erste Forschungsartikel stellt eine systematische Übersichtsarbeit dar, welche die HRQoL und mentale Gesundheit bei IBM Patient*innen beschreibt. Auf diesem Stand der Literatur basiert der zweite Forschungsartikel. Mittels einer qualitativen Studie wird die patientenberichtete HRQoL von IBM Patient*innen entlang der gesamten Patientenreise (patient journey) untersucht. Der dritte Forschungsartikel beschreibt auf der Grundlage von Vorarbeiten bei CMT die HRQoL und Zufriedenheit mit der Gesundheitsversorgung aus der Perspektive von CMT Patient*innen, welche mittels quantitativer Methodik bewertet wurde. Im vierten Forschungsartikel wurden ebenso quantitative Methoden angewandt, um die Krankheitskosten bei IBM zu berechnen. Patientenberichtete Outcomes (PROs, PREs) werden dabei für die tiefergehenden Analysen der Krankheitskosten einbezogen. Zuletzt zeigt eine systematische Übersichtsarbeit (fünfter Forschungsartikel) den aktuellen Status quo der Telemedizin bei NME auf und beschreibt die Barrieren und Förderfaktoren bei der Implementierung dieser telemedizinischen Interventionen.

Abstract in weiterer Sprache

Understanding the actual care situations and outcomes in the everyday lives of patients is the pivotal focus of health services research (HSR). Manifold qualitative and quantitative methods are utilised in HSR to research the processes, structures and interventions of health care. Here, the functions of HSR are to describe, elucidate, develop, implement and evaluate the abovementioned aspects of health care within complex environments. Implementation science (IS) complements the aims of HSR by investigating the uptake of effective interventions into health care. Within these areas, considerable attention has been devoted to the dual complexity of health care, as complex interventions are performed in complex settings. Accordingly, as an example, neuromuscular diseases (NMDs) are classified into more than 850 different complex diseases, of which a majority have a rare nature. NMD patients suffer primarily from chronic progressive disease courses and experience physically various forms of muscle weakness that limit physical functions. Patient-reported outcomes (PROs), like the health-related quality of life (HRQoL), are often decreased in NMD patients. In addition, multidisciplinary disease management or expensive therapies entail substantial cost-of-illness (COI). Nevertheless, effective therapies are lacking for many NMDs. Applying HSR and IS to the example of NMDs, few studies have focused on the exploration or description of patient-reported outcomes and experiences (PREs) within actual complex care situations. In addition, there is scant evidence for the implementation of innovative telemedicine interventions in NMDs which has been proven to optimize outcomes in other diseases. Therefore, this cumulative thesis includes five research papers in the areas of HSR and IS in order to explore, describe, and assess aspects of the actual complex care situations in NMDs, mainly focusing on inclusion body myositis (IBM) and Charcot-Marie-Tooth neuropathies (CMT). Theoretical as well as empirical studies were undertaken by incorporating mixed methods. Firstly, research paper #1 constitutes a systematic review of the HRQoL, mental health and illnesses in IBM patients. Secondly, the current status quo of the literature described in re-search paper #1 laid the basis for an in-depth qualitative study in IBM for the investigation of the patient-reported HRQoL and experiences in the course of the patient journey (research paper #2). Thirdly, a quantitative assessment was applied based upon preliminary work in CMT patients to assess the HRQoL and satisfaction with health care (research paper #3). Fourthly, research paper #4 examined the COI in IBM and considered PRO- and PRE measures (PROMs, PREMs) for further analyses. Lastly, research paper #5 provides an over-view of the current use of telemedicine in NMDs and describes the barriers and facilitators for the respective implementation.